Articles

Svampekugle i Concha Bullosa: et sjældent tilfælde med Anosmia

abstrakt

Concha bullosa er pneumatiseringen af concha og er en af de mest almindelige variationer af sinonasal anatomi. De histopatologiske ændringer forårsaget af infektioner, der opstår som følge af nedsat beluftning af conchal hulrum, findes ofte. Svampekugle i næsehulen er en ekstremt sjælden svampeinfektion med kun tre tilfælde rapporteret tidligere. I dette papir, vi præsenterer den fjerde svampekugle sag, der udviklede sig inden for en concha bullosa og præsenteret med anosmi.

1. Introduktion

Svampekugler eller mycetomer er ekstramukosale ophobninger af degenererende svampehyfer, især inden for kronisk betændte paranasale bihuler . Aspergillus-infektioner i næse og paranasale bihuler er usædvanlige, men anerkendes i stigende grad i de senere år. I hoved-og nakkeområdet kan Aspergillus-arter forårsage otomycose, allergisk paranasal bihulebetændelse, invasiv paranasal bihulebetændelse og aspergillom i paranasale bihuler . I den engelske litteratur har vi kun fundet tre tilfælde af svampekugle i concha bullosa offentliggjort opdateret . I denne sagsrapport beskriver vi en concha bullosa svampekugle i en 55-årig kvinde. Den kliniske præsentation, radiologiske og endoskopiske fund og ledelsesmetode for denne sag diskuteres.

2. Case Report

en 55-årig kvinde blev indlagt på vores klinik med 2 års varighed af anosmi, nasal obstruktion og hovedpine klager. Hun havde ingen historie med nasal traume, diabetes, immunsuppressiv sygdom og allergier. Nasal endoskopisk undersøgelse afslørede purulent næseudflod i højre næsehulrum, venstre septalafvigelse og en hypertrofisk højre midterste concha. Patienten var ellers sund, og resultaterne af rutinemæssige laboratorietests var normale. Oralt antibiotikum (amoksicillin og clavulansyre) og topisk hydrochlorid 0,005% blev ordineret i 10 dage. På trods af behandlingen blev patienternes symptomer og endoskopiske fund ikke forbedret. En paranasal computertomografisk scanning viste en højre concha bullosa, der okkluderede næsepassagen nær totalt og venstre nasal septalafvigelse (Figur 1). Der var ingen knoglerosion, og alle paranasale bihuler var godt ventilerede. Hun var planlagt til septoplasty og concha bullosa resektion under generel anæstesi. Efter septoplasty blev den laterale lamel af højre midterste concha udskåret. Konkalhulen viste sig at være fyldt med en masse, der ser ud som en svampekugle i udseende (figur 2). Massen og det overliggende slimhindelag blev fjernet og sendt til patologisk evaluering. Den histopatologiske undersøgelse med H&e-farvning afslørede en prolifereret svampehyphalmasse i det nekrobiotiske materiale. Svampehyfer masser blev farvet positive med PAS og Grocott metode til svampe. Hyphaemasser bestod af tykke septatfilamenter med smal vinkelforgrening omgivet af inflammatoriske celler (figur 3 og 4). Materialet sendt til svampekultur blev rapporteret som negativt. Endoskopisk og paranasal CT-undersøgelse 1 måned efter operationen viste helt åbne bilaterale næsepassager uden tegn på nogen infektion (figur 5).

Figur 1

koronal sektion af paranasal sinus på en ikke-kontrast CT-scanning, der viser delvis heterogen opacificering af højre concha bullosa, inden for hvilken hyperdense foci observeres.

figur 2
endoskopisk fotografi, der viser en svampekugle i højre concha bullosa.

Figure 3

Histopathologic sections demonstrating fungi in Grocott method.

Figure 4

Characteristic septate hyphae of Aspergillus (Hematoxylin-EosinX400).

Figure 5

Coronal section of paranasal sinus CT scan of the patient after 1 month.

3. Diskussion

Concha bullosa opstår, når den midterste turbinat bliver pneumatiseret. Denne pneumatisering resulterer, når etmoide luftceller migrerer til den midterste concha. Som tidligere nævnt er denne tilstand en meget almindelig anatomisk variation med en 14% -53,6% rapporteret frekvens ved forskellige undersøgelser . De mest almindelige symptomer er nasal obstruktion og ansigtssmerter. Hvis concha bullosa forhindrer den midterste meatus, kan patienten udvikle bihulebetændelse .

den nylige stigning i mykotiske nasale og paranasale infektioner skyldes både forbedret diagnostisk evne med bred anvendelse af computeriseret tomografi i sinonasale patologier og en stigning i de tilstande, der favoriserer svampeinfektioner, såsom immunsuppressive sygdomme og neoplastiske tilstande .

Fungal sinusitis er klassificeret i invasive og ikke-invasive former, baseret på tilstedeværelsen eller fraværet af hyfer i tilstødende slimhinde. Hver gruppe er opdelt i to underkategorier, fulminant og kronisk for den invasive form og svampekugle (tidligere kaldet aspergillom eller mycetom) og allergisk for den ikke-invasive sygdom . Aspergillus-infektioner i næse og paranasale bihuler er usædvanlige, men anerkendes i stigende grad i de senere år . I hoved-og nakkeområdet kan Aspergillus-arter forårsage otomycose, allergisk paranasal bihulebetændelse, invasiv paranasal bihulebetændelse og aspergillom i paranasale bihuler . Paranasale svampekugler er ikke-invasive læsioner uden tegn på spredning i eller ud over sinusslimhinden. De mest almindelige årsagsmidler er Aspergillus sp., hovedsageligt A. fumigatus og A. flavus, sjældnere . Kulturer er ofte negative, og svampen identificeres i kun 23% Til 50% af tilfældene, sandsynligvis på grund af den lave levedygtighed af svampekomponenterne i bolden. Parallelt med disse data kunne vi ikke være i stand til at dyrke svampeorganismerne i vores tilfælde. På grund af almindeligt udseende af Aspergillus sp., en svampekugle karakteriseres ofte forkert som aspergillose eller aspergilloma .

tilstande, der favoriserer svampeinfektioner, er diabetes, langvarige behandlinger (antibiotika og kortison), radio-og kemoterapi, immunsuppressive behandlinger og immundefektsygdomme . Vores patient havde ingen historie med diabetes, immundefekt, allergier eller nogen systemisk sygdom. Mange forfattere antyder, at mykotiske infektioner i paranasal hulrum findes mere almindeligt hos tilsyneladende raske patienter .

fra billeddannelsessynspunktet er de radiologiske spor tydelige hos alle patienter. Standard røntgenbilleder viser ensidig delvis eller fuldstændig opacificering af en sinus, oftest den maksillære bihule. Områder med hyperdense veldefinerede foci observeres i 25% Til 50% af tilfældene, hvilket stærkt antyder diagnosen af en sinus svampekugle . Makroskopisk forekommer svampekuglen sprød og grumøs, kan være grøn, gulbrun eller sort og løsnes let fra slimhinden . Karakteristiske CT-scanningsresultater inkluderer opacificering med en hyperdensitet i kernen, osteosklerose og osteolyse . Magnetisk resonansbilleddannelse bruges ofte til yderligere evaluering af berørte områder, når aggressiv kirurgisk indgreb er planlagt. En differentiel diagnose skal holdes for øje, herunder bakteriel sinusitis, mucocele, malign tumor eller metastase . Hos vores patient viste en paranasal computertomografisk scanning en højre concha bullosa, der okkluderede næsepassagen nær totalt og venstre nasal septalafvigelse. Der var ingen knoglerosion. Den endelige diagnose er hovedsageligt baseret på makroskopisk udseende og histopatologi, da kulturer ofte er negative (70% af tilfældene) . Invasive former bestemmes også ved histopatologisk undersøgelse. Mikroskopisk udseende afslørede hyphal intrasinusal masse uden invasion ligner aspergillus morfologi farves ved PAS og Grocott metode også .

behandling består af endoskopisk næsekirurgi, og den anvendte teknik dikteres af placeringen af svampekuglen (concha bullosa resektion, mellemantrostomi, ethmoidektomi og sphenoidotomi). Behandling hos asymptomatiske patienter anbefales generelt også; der er dog kun få beviser til støtte for denne tilgang. Komplikationsgraden ved disse procedurer er lav, med usædvanligt høje hærdningshastigheder, og postoperativ eller perioperativ antifungal behandling er ikke berettiget til ikke-invasiv svampehulebetændelse .

den foreliggende sag er efter vores bedste viden den fjerde patient med svampekugle i concha bullosa. Afslutningsvis skal klinikere være opmærksomme på, at en kronisk rhinosinusitis, der ikke reagerer på normal styring med et radiodense-fokus, tyder meget på svampekugle.

Disclosure

dette papir er originalt, og det eller en del af det er ikke tidligere blevet offentliggjort, og det er heller ikke under overvejelse til offentliggørelse andetsteds.

interessekonflikt

ingen af forfatterne har nogen interessekonflikt, økonomisk eller på anden måde.

forfatterens bidrag

hver af forfatterne har bidraget til, læst og godkendt dette papir.