Tło: endoskopia kapsułek wideo (VCE) jest stosowana głównie do oceny pacjentów z celiakią, u których ich przebieg po rozpoznaniu był niekorzystny i rozpoznanie gruczolakoraka, chłoniaka lub opornej na leczenie celiakii jest rozrywane, ale zasugerowano, że VCE może zastąpić esophagogastroduodenoscopy (ang. EGD) i biopsji w pewnych okolicznościach.

metody: Zgłaszamy pojedynczą serię przypadków centrum 8 pacjentów z podejrzeniem celiakii, którzy zostali zdiagnozowani przez VCE.
wyniki: EGD i biopsję wykonano u 4 pacjentów, w wyniku czego biopsja była ujemna, a u 2 Była przeciwwskazana z powodu hemofilii i choroby von Willebranda. U wszystkich pacjentów w dwunastnicy lub jelicie czczym na VCE obserwowano zmiany w obrębie błon śluzowych: scallopping, mozaicyzm śluzówkowy i zmniejszone fałdy. Obserwacja u 7 pacjentów wykazała poprawę w zakresie nieprawidłowości serologicznych lub cech klinicznych na diecie bezglutenowej.

wnioski: Nasza seria przypadków pokazuje, że VCE i wizualizacja charakterystycznych zmian błony śluzowej atrofii kosmków może zastąpić biopsję jako tryb diagnozy, gdy EGD jest albo odrzucone lub przeciwwskazane, lub gdy biopsje dwunastnicy są negatywne i pozostaje wysoki wskaźnik podejrzeń. Konieczne są dalsze badania w celu wyjaśnienia roli i kosztów diagnozowania celiakii za pomocą VCE.

Tło

Esophagogastroduodenoscopy (EGD) z biopsją dwunastnicy jest uważany za złoty standard w diagnostyce celiakii. Jednak zmiany histologiczne charakterystyczne dla celiakii mogą być pominięte w przypadku nierównego zaniku dwunastnicy, nawet przy wielokrotnych biopsjach dwunastnicy. Pomimo tego podejścia, u niektórych pacjentów z postacią kliniczną, która jest wysoce wskazująca na celiakię, nadal może występować normalne EGD i biopsja niediagnostyczna. Pacjenci ci zazwyczaj nie są umieszczani na diecie bezglutenowej z powodu braku patologicznego potwierdzenia atrofii kosmków. Ponadto niektórzy pacjenci mogą nie być kandydatami do EGD ze względu na względne przeciwwskazania medyczne, takie jak skaza krwotoczna lub strach przed zabiegiem.

endoskopia kapsułek wideo (VCE) zapewnia wysokiej rozdzielczości powiększone widoki błony śluzowej jelita cienkiego w sposób nieinwazyjny i wykazano, że są wrażliwe (76-99%) i specyficzne (56-100%) dla identyfikacji celiakii. Niektóre cechy, które można zaobserwować w przypadku VCE, obejmują zmniejszone fałdy dwunastnicy; scalloping, warstwowanie lub układanie fałd; szczeliny śluzówki, szczeliny, rowki, guzkowatość lub wzór mozaiki. Obecnie VCE stosuje się głównie do oceny pacjentów z celiakią, u których przebieg po rozpoznaniu był niekorzystny oraz rozpoznania gruczolakoraka, chłoniaka lub opornej na leczenie celiakii. VCE umożliwia wizualizację całego jelita cienkiego, potencjalnie lokalizując bardziej dystalną i nierówną chorobę, którą może ominąć EGD. Ze względu na wysoką swoistość na obecność atrofii kosmków, gdy wizualizowane są odpowiednie nieprawidłowości błony śluzowej, zaproponowano, że VCE może zastąpić EGD biopsją w wybranych okolicznościach. Należą do nich pacjenci, u których istnieje wysokie podejrzenie kliniczne (podtrzymująca historia, pozytywne seroologie), ale normalne EGD i nijaką biopsję oraz u pacjentów z krwawieniami i ciężką chorobą krążeniowo-oddechową lub którzy obniżają EGD. Nie ma jednak literatury popierającej to podejście. W związku z tym zgłaszamy serię przypadków potwierdzających stosowność tej metody.

był to retrospektywny przegląd ośmiu pacjentów obserwowanych w centrum celiakii w Columbia University Medical Center (CUMC) w celu oceny możliwej celiakii. Celiakia Disease Center jest trzeciorzędowym ośrodkiem skierowań, który ma kohortę 1285 pacjentów z celiakią. Pacjenci, którzy zostali objęci naszą oceną, mieli zarówno: 1) podejrzenie celiakii, jak i 2) normalną EGD z biopsją niediagnostyczną lub nie byli w stanie poddać się EGD z biopsją, zarówno z powodu współistniejących chorób medycznych, jak i osobistych preferencji.

pacjenci

zostali uznani za podejrzanych o celiakię, jeśli ich stan kliniczny obejmował obecność co najmniej jednego z następujących objawów:: ból brzucha, przewlekła biegunka, niewyjaśniona niedokrwistość, osteoporoza, niewyjaśniona neuropatia i (lub) niewyjaśniona utrata masy ciała. Pacjenci mieli również dodatni wynik testu serologicznego, korzystnie dodatnie przeciwciało przeciwko endomysial (EMA) lub przeciwciało przeciwko transglutaminazie tkankowej (tTG). W czasie badania pacjenci nie byli na diecie bezglutenowej. Prawidłową biopsję EGD i niediagnostyczną zdefiniowano jako wynik Marsh równy 0. Pacjenci, którzy nie byli w stanie wykonać biopsji z powodów medycznych, to przede wszystkim pacjenci z ryzykiem nadmiernego krwawienia. Uwzględniono również pacjentów, u których stwierdzono EGD. Badanie to zostało zweryfikowane i zatwierdzone przez CUMC Institutional Review Board.

procedury

uznano, że u pacjentów podejrzewano celiakię, jeśli ich objawy kliniczne obejmowały występowanie co najmniej jednego z następujących objawów: ból brzucha, przewlekła biegunka, niewyjaśniona niedokrwistość, osteoporoza, niewyjaśniona neuropatia i (lub) niewyjaśniona utrata masy ciała. Pacjenci mieli również dodatni wynik testu serologicznego, korzystnie dodatnie przeciwciało przeciwko endomysial (EMA) lub przeciwciało przeciwko transglutaminazie tkankowej (tTG). W czasie badania pacjenci nie byli na diecie bezglutenowej. Prawidłową biopsję EGD i niediagnostyczną zdefiniowano jako wynik Marsh równy 0. Pacjenci, którzy nie byli w stanie wykonać biopsji z powodów medycznych, to przede wszystkim pacjenci z ryzykiem nadmiernego krwawienia. Uwzględniono również pacjentów, u których stwierdzono EGD. Badanie to zostało zweryfikowane i zatwierdzone przez CUMC Institutional Review Board.

wyniki

ośmiu pacjentów spełniło kryteria podejrzenia celiakii i zostało poddanych VCE potwierdzającej celiakię (Tabela 1). Połowę stanowiły kobiety z medianą wieku 25 lat (zakres 16-65 lat). Pacjenci poddawani byli ocenie pod kątem celiakii z powodu dolegliwości żołądkowo-jelitowych i biegunki (n = 3), niedokrwistości z niedoboru żelaza (n = 2), osteoporozy (n = 1), neuropatii (n = 1) oraz badaniu przesiewowemu w zakresie celiakii w wywiadzie rodzinnym (n = 1). U sześciu pacjentów (75%) przeprowadzono testy serologiczne wskazujące na celiakię, z których dwie trzecie miało wynik dodatni EMA lub TTG, a dwóch pacjentów miało krewnego pierwszego stopnia z celiakią.

u czterech pacjentów (50%) wykonano prawidłową biopsję EGD i Marsh w stadium 0. Pozostali czterej pacjenci nigdy nie przeszli EGD, z czego dwóch pacjentów (pacjenci 7 i 8) miało skazę krwotoczną (choroba von Willebranda i hemofilia), A dwóch pacjentów (pacjenci 5 i 6) zmniejszyło się. Pacjent 5 zgłosił wcześniejszą diagnozę celiakii u dziecka i nie miał żadnych danych potwierdzających tę diagnozę, ale wolał nie poddawać się EGD. Pacjent 6 odmówił EGD z powodu obaw związanych z potencjalnymi powikłaniami. Zmiany w błonie śluzowej sugerujące atrofię kosmków obserwowano u wszystkich pacjentów z VCE w dwunastnicy lub jelicie czczym, w tym łuszczenie się, brak fałd lub mozaicyzm śluzówki (ryc. 1). Nadżerki błon śluzowych stwierdzono u 4 pacjentów. Kapsułka nie przechodziła przez zastawkę krętlikowo-jelitową u pacjenta 2, ale badanie radiologiczne nie wykazało zatrzymanej kapsułki i nie stwierdzono powikłań po VCE.

wszyscy pacjenci byli obserwowani przez przeszkolonego dietetyka i rozpoczynali dietę bezglutenową; siedmiu pacjentów (88%) wykazało poprawę albo w zakresie nieprawidłowości serologicznych, albo cech klinicznych na diecie bezglutenowej. U pacjentów 4, 5 i 6 wystąpiła poprawa biegunki, u pacjentów 3 i 8 poprawiła się anemia, a u pacjentki 1 poprawiła się skan DEXA. Poprawa ta była szczególnie dramatyczna dla pacjentki 3, która przed zastosowaniem diety bezglutenowej wymagała transfuzji i przyjmowała zarówno suplementację żelaza, jak i doustne środki antykoncepcyjne w celu kontrolowania miesiączki. Po 15 miesiącach stosowania diety bezglutenowej u pacjentki 2 nie stwierdzono żadnej poprawy w zakresie neuropatii i objawów żołądkowo-jelitowych.

dyskusja

nasze badanie pokazuje, że VCE może być stosowany do diagnozowania celiakii u pacjentów z podejrzeniem celiakii, którzy albo nie mają diagnostycznego EGD z biopsją, albo którzy nie są w stanie lub nie chcą poddać się EGD. Chociaż VCE jest stosowany do diagnozowania celiakii w praktyce klinicznej, wcześniejsze wytyczne nie zalecały tego podejścia, a nasze badanie jako pierwsze potwierdza jego rolę w diagnozowaniu celiakii. Nie jest jasne, jaki odsetek pacjentów z dodatnią serologią celiakii, ale normalny EGD (pacjenci ci mogą być sklasyfikowani jako cierpiący na utajoną celiakię i zwykle nie zaleca się rozpoczynania diety bezglutenowej), będzie miał VCE, który jest diagnostyczny dla celiakii. Jedna mała seria nie wykryła celiakii w tej sytuacji, ale istnieją coraz większe dowody na to, że celiakia może czasami różnić się w dystrybucji, pojawiając się bardziej dystalnie i niejednolity charakter. Jednak przed rozpoczęciem dodatkowych badań z VCE, ważne jest, aby najpierw potwierdzić adekwatność wstępnych prac diagnostycznych, począwszy od skrupulatnej oceny endoskopowej, do wykonania wystarczającej liczby biopsji, a na końcu o doświadczonym patologiem przewodu pokarmowego interpretować patologię. Ponadto należy unikać prób stosowania diety bezglutenowej jako metody diagnostycznej, ponieważ może to negatywnie wpłynąć na jakość życia, jest trudne do przestrzegania i ogólnie droższe, szczególnie w Stanach Zjednoczonych, gdzie dostępność żywności bezglutenowej jest ograniczona.

tradycyjnie celiakię diagnozuje się poprzez biopsję dwunastnicy u osób z dodatnimi testami serologicznymi. Ujemne biopsje w tym zestawieniu powodują, że badania serologiczne były fałszywie dodatnie lub pacjent ma potencjalną lub utajoną celiakię. Wynik ten może być jednak wynikiem niewystarczającej liczby biopsji lub braku biopsji żarówki dwunastnicy. Nasze wyniki sugerują, że gdy wskaźnik podejrzeń jest wysoki, VCE może potwierdzić rozpoznanie celiakii w tym położeniu. Opiera się to na wysokiej specyficzności dla nieprawidłowości błony śluzowej związanych z obecnością atrofii kosmków. Jednak ujemny VCE, w którym charakterystyczny endoskopowy wygląd zaniku kosmków nie jest doceniany, nie wyklucza celiakii, ponieważ zanik kosmków może być obecny w ustawieniu normalnego wyglądu endoskopowego (niska czułość).

nasze wyniki były ograniczone przez naszą małą wielkość kohorty i retrospektywny projekt badań. Najlepiej byłoby również potwierdzić odzyskanie błony śluzowej oprócz objawowej i laboratoryjnej poprawy z powtórzeniem VCE podczas diety bezglutenowej. Mimo, że nie udało nam się uzyskać diagnozy tkankowej celiakii w naszej serii, zdecydowana większość pacjentów rozwinęła kliniczną poprawę po rozpoczęciu diety bezglutenowej, która była w stanie potwierdzić diagnozę celiakii. Pacjenci z podejrzeniem celiakii, którzy nie poprawiają się na diecie bezglutenowej, powinni być uważnie obserwowani przez dietetyka doświadczonego w celiakii i mogą ewentualnie odnieść korzyści z powtórzenia VCE z lub bez wyzwania glutenu.

wnioski

w naszej wybranej grupie pacjentów obecność atrofii kosmków została potwierdzona przez pojawienie się VCE błony śluzowej dwunastnicy lub jelita czczego. Podczas gdy czułość diagnozowania celiakii przez VCE w obecności ciężkich stopni atrofii kosmków wydaje się wysoka, okaże się, czy nowo opracowane skomputeryzowane techniki analizy obrazu mogą ułatwić wykrywanie mniejszych stopni atrofii kosmków. Konieczne są większe, kontrolowane badania, aby potwierdzić dokładność VCE w porównaniu do EGD z biopsją w diagnozowaniu, a nie monitorowaniu celiakii. Należy przeprowadzić dalsze badania dokumentujące opłacalność VCE w porównaniu z EGD oraz badania preferencji pacjentów.

autorzy: Matthew S Chang, Moshe Rubin, Suzanne K Lewis, Peter H Green